腺样囊性癌临床少见,约占头颈恶性肿瘤的1%,发病部位以腭部常见,其次是鼻窦和口腔,位于舌根部者极少。该肿瘤98%患者表现为局部肿块,48%合并疼痛,30%伴溃疡,以局部溃疡为表现的鲜见[1]。2011年6月13日,我们收治以溃疡空洞形成并大出血的舌根部腺样囊性癌患者1例,病例罕见,且由于患者及家属主观原因,急诊救治过程未采用气管切开、介入动脉栓塞或颈外动脉结扎等常规方案,后期治疗中未接受手术联合术后放疗的治疗方案,而被迫使用非常规方式进行治疗,从而造成案例异常特殊,诊治过程中的经验教训总结如下。
1 资料与方法 1.1 临床资料患者男,56岁,因右侧咽痛1个月,咽部大出血20 min,急诊就医于我院,时隔10~15 s就有10~15 mL鲜血从口中吐出,检查见右侧咽部鲜血不断涌出,无法明确出血部位。患者及家属坚决拒绝气管切开、介入血管栓塞、颈外动脉结扎等一切手术治疗,由于出血速度较快,气管插管过程易出现误吸窒息,未能行插管,予按压颈动脉、颌下冷敷,建立静脉通道,保持坐立前倾位避免误吸等处理。继续与患者家属沟通手术事宜,直至20 min后患者出现面色苍白、冷汗、血压下降至70/50 mmHg时出血减缓,接近停止,总出血量约1 500 mL。立即送入ICU,行纤维支气管镜引导下经鼻气管插管,药物镇静,呼吸机辅助呼吸。咽部仍有少许出血,考虑到抗休克治疗血压回升后可能再次大出血,用大量凡士林纱布行咽部填塞,出血停止。次日CT检查显示:右侧舌根肿物,伴空洞形成(图 1,2)。与患者家属充分沟通后,仅同意局部止血治疗及病理活检,拒绝其他手术,最终决定行气管插管全麻支撑喉镜下活检+超声刀止血术。
患者气管插管全麻,支撑喉镜下暴露右舌根病变,见右侧舌根溃疡空洞口约1.0 cm×0.5 cm大小,周边组织团块状淋巴组织增生样改变,空洞深约2.0 cm;于空洞内基底及边缘活检。而后用超声刀将空洞口周边及洞内突出肉芽样组织逐步切除,形成洞口约2.0 cm×2.5 cm、深2.5 cm较光滑空洞,外侧为咽侧壁,洞口彻底敞开。使用超声刀处理创面,张开超声刀钳口,钳头紧贴空洞壁,进行凝固,深度达0.5 cm以上,对接近舌动脉的空洞内侧壁、前壁内侧、底部内侧重点凝固,检查创面全部凝固,无遗漏,无渗血,退镜,术毕。
2 结 果病理报告腺样囊性癌,并可见肿瘤侵犯神经,拟行手术+放疗,但患者及家属拒绝治疗,于术后1周出院。出院时舌根伤口处伪膜覆盖,伸舌轻度右偏。出院后未进行任何治疗,出院4个月时随访,舌根部创面已完全愈合,轻度伸舌右偏,右侧舌根部轻度疼痛,进食无异常。术后13个月,伸舌轻度右偏无改善,轻度舌根处疼痛无变化,未见肿瘤复发迹象,颈部无肿大淋巴结。2012年11月,患者因右侧舌根疼痛加重复诊,检查发现右侧舌根0.5 cm浅表溃疡,行活检,病理报告腺样囊性癌,仍拒绝抗肿瘤治疗,拒绝复诊。2013年11月,右侧咽部疼痛加剧2个月,无法忍受再次就诊,检查见由此舌根部溃疡伴空洞形成,肺部多发肿瘤转移。患者及家属积极要求治疗,予TPF方案4疗程化疗,肿瘤稍缩小,未达部分缓解。2014年3月开始放疗(70 Gy),顺铂同步化疗6疗程。肿瘤无明显变化。此后TP方案化疗1疗程,卡培他滨化疗2疗程。2015年7月吉西他滨+顺铂2疗程化疗。患者目前肿瘤情况与抗肿瘤治疗开始时相似,营养稍差,生活可自理,止痛药物控制舌根部疼痛,继续随访观察中。
3 讨 论舌根大出血临床少见,常与外伤、肿瘤、手术有关,可造成误吸窒息及失血性休克,急诊处理时有一定难度。首先要保证呼吸道通畅,多采用预防性气管切开或急诊环甲膜切开术,也可在设备、人力充分,患者无插管困难因素的情况下有选择地对一部分患者行气管插管[2]。本病例拟行紧急气管切开,但患者清醒,可自行将血液吐出,只同意行局部止血处理,拒绝气管切开,因此采取气管插管,镇静状态下行下咽填塞止血。结合既往咽腔填塞经验,我们对咽腔填塞的体会是:①咽腔填塞必须在气管插管或气管切开后,患者在麻醉或镇静状态下进行,否则无法耐受;②应使用大片凡士林纱块,不可使用鼻腔填塞用凡士林纱条,否则极易进入食管。使用45 cm×25 cm凡士林纱块做成囊袋,填入咽腔达出血部位,而后在囊袋中填入凡士林纱块,纱块间用丝线绑扎连接,逐步压实,囊袋扩张形成较稳固整体,不易移位。口腔部分用大纱块填入凡士林囊袋(否则凡士林纱布消耗量太多),填塞至门齿位置时囊袋打包固定;③除存在凝血功能障碍外,应尽早采取其他方法止血,取出填塞物。
舌根的血供主要为舌动脉,当舌根发生大出血时,常采用颈外动脉结扎、舌动脉结扎、介入舌动脉栓塞治疗,或者采用支撑喉镜暴露舌根病变,利用激光、等离子、电凝等进行手术治疗。局部治疗优点是可以避免血管结扎、介入栓塞造成的损伤,或降低经济负担,其风险为可能局部病变处理困难,出血汹涌,难以止血。对局部止血把握较大的病例宜优先考虑局部止血。本病例由于患者及家属拒绝行气管切开、血管结扎及介入手术,只同意局部手术治疗,为获得病理结果,降低再次大出血风险,不得已采取非常规处理方法。同意施行此方案基于以下考虑:①该患者无气管插管困难因素,即使麻醉喉镜挑起舌根诱发出血时,也可迅速完成插管,避免窒息。同时手术室内器械完备,紧急环甲膜切开可及时完成;②支撑喉镜可很好暴露舌根,有良好照明及吸引条件下,可发现出血点,进行有效止血;③超声刀有较好的止血能力;④即使局部止血失败,也可填塞压迫止血,及时行血管结扎手术止血。本例疗效满意,笔者认为经过充分准备,可以对部分病例采取局部手术止血。
超声刀通过高频震荡,使组织细胞内的蛋白变性成胶状而封闭血管,切割部位的组织温度低于80 ℃,不产生炭化,止血比较可靠,研究证实可对直径3 mm动脉有效止血[3]。舌动脉直径在3 mm以内,超声刀对其有较好的止血效果,已广泛应用于舌部手术[4]。本例患者出血超过1 000 mL,影像学显示舌根溃疡性病变空洞形成,符合舌动脉受侵犯出血,超声刀治疗后无出血,显示超声刀有较可靠的止血能力,可以用来处理舌根部出血。
本例为腺样囊性癌,该肿瘤多数为实质性肿瘤,以局部侵袭性生长、易侵犯神经为特点[1],溃疡空洞形成侵犯舌动脉者,临床罕见。患者在病理明确为恶性肿瘤后,拒绝手术、放疗等抗肿瘤治疗,坚决要求出院,术后17个月发现局部0.5 cm直径浅表复发灶,仍坚持拒绝治疗。复发1年后病情加重,出现肺部转移,患者及家属转变为积极要求治疗,目前已行15疗程化疗及原发灶根治性剂量放疗,疗效仅为控制肿瘤,仍强烈要求继续治疗。肿瘤治疗应坚持早诊断、早治疗原则,早期疗效更好,本例仅超声刀处理后就达到局部控制超过13个月的疗效,如果第一次就诊时接受抗肿瘤治疗,肿瘤控制情况很可能更好。
本例治疗方案是以患者固执选择为主导的特例,如因患者不配合而放弃处理,患者极有可能因再次大出血而死亡。通过本例,我们认为由于超声刀止血能力较强,对于某些特定的舌根出血患者,可以尝试采用全麻插管支撑喉镜下超声刀治疗。同时尽可能采取多方位沟通,说服患者接受规范治疗,降低风险,提高疗效。
[1] | Coca-Pelaz A, Rodrigo J P, Bradley P J, et al. Adenoid cystic carcinoma of the head and neck-An update[J]. Oral Oncology, 2015, 51(7):652-661.(2) |
[2] | 颜德权. 4例舌根部急性出血的救治体会[J].口腔医学纵横, 2001, 17(04):248. YAN Dequan. Four cases report of the tongue base acute bleeding[J]. J Comprehensive Stomatology, 2001, 17(04):248. (1) |
[3] | 苏华, 王永来. 超声刀和结扎速血管闭合系统闭合血管的可靠性及组织损伤程度研究[J].中国内镜杂志, 2007, 13(5):489-491. SU Hua, WANG Yonglai. Evaluation of harmonic scalpel and ligasure sealing system in reliability of vascular occlusion and extent of tissue damage[J]. Chin J Endoscopy, 2007, 13(5):489-491. (1) |
[4] | Pons Y, Gauthier J, Clément P, et al. Ultrasonic partial glossectomy[J]. Head Neck Oncol, 2009, 24(1):21.(1) |